Abstract
梨状筋症候群は坐骨神経痛の脊髄外関連として過小診断されている。 梨状筋症候群は坐骨神経痛に伴う脊髄外の疾患であり，患者は通常，臀部痛を訴える。 重症例では梨状筋の痙攣とその下の坐骨神経の刺激によるものが主であるが，腰部脊柱管狭窄症，脚長差，梨状筋筋痛症候群，経膣分娩後，梨状筋や坐骨神経の異常でもこの不思議な臨床像が記述されている。 本稿では、見逃されがちな30歳の若い女性の梨状筋・線維筋痛症候群について解説する。 また、梨状筋症候群のマネージメントにも焦点をあてる。
1. はじめに
梨状筋は、大臀筋の下にある「洋ナシ型」の骨格筋で、骨盤腔（仙骨、仙腸関節包、大坐骨ノッチ上縁、仙結節靱帯の前）に起始し、大坐骨ノッチを通り、骨盤腔外（大腿骨転子上）に挿入される。 大坐骨神経節を通過する際に、大坐骨神経節を上と下の2つの区画に分けます。 この筋肉は、股関節伸展時に対応する大腿骨を外旋させ、股関節屈曲時には大腿骨を外転させます。 梨状筋症候群（PS）は、梨状筋に関連する臨床的実体であり、患者は通常、局所的な臀部痛と大腿および下腿への放散痛を呈する。 仙骨から大転子にかけての臀部圧痛、骨盤・直腸検査での梨状筋圧痛、FAIR (flexion, adduction, and internal rotation) テスト、Pace sign、Freiberg テストなどによる疼痛誘発が典型的な身体検査所見とされる。 線維筋痛症（FMS）は、広範な筋骨格系疼痛によって定義される特発性、慢性、非関節性疼痛症候群であるが、遺伝的、心理的、環境的要因が関与していると考えられている …。 患者は通常、疲労、不安、睡眠障害、朝のこわばり、頭痛、しびれ、認知障害などを伴う広範な体の痛みを訴える。 これらの臨床的特徴に加え、触診で全身の圧痛点を認め、米国リウマチ学会（ACR）1990年線維筋痛症の基準を満たす必要がある。 FMSとPSは、女性に多くみられる。 我々は、同一人物でこれら2つの疾患を記述し た文献を見つけることができなかった。 この論文では、梨状筋症候群と線維筋痛症が同時に発症している患者について述べ、この組み合わせに対する医師の認識を高めることを意図している。 症例報告
30歳のアジア人女性、主婦は、ここ数ヶ月、体の左右や上下に複数の部位の痛みを訴え、従来のNSAIDs（ナプロキセン、エトリコキシブ、ジクロフェナックなど）や鎮痛剤（パラセタモール、トラマドール）ではほとんど改善しなかった。 また、複数の大小の関節の痛みと、30分以上続く朝のこわばりを訴えていました。 それに伴う疲労感もあった。 関節の腫脹や関節運動の制限はなかった。 著しい脱毛，口腔内潰瘍，腸・膀胱習慣の変化，頭痛などの既往はない。 月経歴、産科歴に異常はなかった。 全身検査ではACR線維筋痛症圧痛点18点中14点が著明に痛む以外は特記すべきことはなかった。 臨床検査は全血球数，Hb-12 g/dL，ESR -20 mm 1st hr，TC-4500/cmm，C-reactive protein negative，抗CCP，ANA陰性など正常であった． 血清脂質，甲状腺，B型肝炎とC型肝炎のウイルスも正常であった． 臨床症状と検査結果を総合的に判断し，線維筋痛症に分類された． アミトリプチリン（10mg）（夜）とフルオキセチン（20mg）（朝）で治療された。 また、水泳による有酸素運動も奨励された。 3週間後の経過観察では、右臀部の深部痛と不快感を除き、疲労感と体の痛みは著しく改善したと報告した。 この痛みは右大腿と脚にも放散し、同じ分布にしびれがあった。 痛みは座ったり、右側を向いたり、前屈みになったり、歩いたりすると悪化した。 椅子に30分以上座っていられないほど、座っていることが気になることもあった。 臀部の外傷、転倒、交通事故など腰部に衝撃を与えるような既往歴は思い当たらなかった。
身体所見では、右臀部の主に大坐骨神経節に圧痛を認めた。 痛みはFAIRテスト，Pace sign，直腸指診で誘発された． 下肢の神経系検査では異常は認められなかった． 腰仙椎のMRIではL4-5-S1レベルに椎間板膨隆を認めたのみであった。 椎間板の変性や神経根の圧迫はなかった。 臀部の超音波検査（USG）（Siemens Acuson X300 premium edition, transducer: CH 5-2, Germany）により、梨状筋の厚さが非対称（右12.2mm、左9.4mm）であった（図1）。 その時の痛みは、痛みの視覚的アナログスケール（VAS、0〜10cm）で9/10と定量化された。 内服薬とともに、梨状筋のストレッチ運動の方法を指導した。 3週間の経過観察の後、患者はまだ同じ訴えをもっていたが、強さは弱く、痛みはVASで4/10であった。 最終的に右梨状筋にメチルプレドニゾロン40mgを経口投与することとし（図2）、それに伴いカウンセリングを行った。 その後、臀部痛は改善し、2時間以上座っているときのみ痛むようになった。
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インフォームドコンセントを得た後、PSの患者は伏臥位で配置されます。 右側の臀部はポビドンヨードUSP（10%）で消毒し、無菌状態でドレープをかける。 窪みの高さが仙腸関節の中央部、窪みのすぐ下、大坐骨神経節付近が仙腸関節の下部であることを、表面解剖学的に確認する。 仙腸関節下部の1.5cm外側と1.2cm下方の臀部皮膚を針挿入部位としてマークする。 1%リドカイン1mLを皮膚に注入後、22ゲージ、10cmの絶縁針を右梨状筋に垂直に腸骨に触れるまで挿入し、1-2mm引き出して梨状筋の中に移動させる。 この時、臀部痛の有無、普段の痛みと一致しているかどうかを問診する。 メチルプレドニゾロン（40 mg/mL）、1%リドカイン（4 mL）、0.25%ブピバカイン（3 mL）を10 mL使い捨て注射器に調製し、目的の場所に注射する（図2（a）-2（d））。 処置後、患者は回復室に移され、1時間または足のしびれが治まるまで、あるいは必要に応じてそれ以上の時間を過ごす。 議論
梨状筋症候群は、坐骨神経痛の最も一般的な脊椎外の原因の1つであり、捉えにくい病的状態である。 腰痛患者における梨状筋症候群の発症率は5％～36％と幅が広い。 また、男性よりも女性に多くみられます。 症状や臨床症状は、直接的または間接的に筋痙攣とそれによる坐骨神経圧迫に関連している。 また、転子包、仙腸関節、ファセット関節に由来する痛みも、この臨床シナリオと混同されることがある。 患者は通常、主に臀部の腰痛を呈し、20〜30分以上座っていると悪化する。 患者によっては、突然の激しい腰痛で体の動きが困難になることもありますが、日常生活に支障をきたすほどの深い臀部痛が長期間続く患者もいます。 また、下肢のしびれ感や重苦しさを伴うこともあります。 また、歩行困難、座位からの立ち上がり、あぐら、歩行困難などを訴えます。 フライバーグテスト、FAIRテスト、ペースサイン、ビーティテスト、ストレートレッグレイジング（SLR）などが挙げられます。 梨状筋の触診による圧痛は一般的である。 また、仙腸関節や大坐骨神経節に圧痛を感じることもある。 臀部には梨状筋の収縮によるソーセージ状の腫瘤を触知する患者もいる。 直立挙上時の所見はPSによって異なる。
梨状筋症候群の訴えには、以下のような病状がよく関連している。 (1)転倒先行、(2)臀部直接外傷、(3)梨状筋の酷使、(4)LLD（脚長差）、(5)腰部脊椎狭窄症、(6)筋膜性疼痛症候群（MPS)、(7)梨状筋感染、(8)頸癌による梨状筋の局所侵入 …。 転倒や臀部直撃の後、坐骨神経と小股伸筋の間に局所的な血腫と瘢痕ができることがあります。 また、梨状筋の痙攣が坐骨神経を刺激することがあります。 LLD は、骨構造の短縮に関連する構造的 LLD と、下肢または脊椎の力学的変化に起因する機能的 LLD の 2 つの病因に分類することができます。 脚長差に関連する筋骨格系障害で最も議論されているのは腰痛です。 脚長不同の場合、歩行パターンが変化することも、変化しないこともあります。 梨状筋に持続的なストレスがかかり、その結果、立脚相と遊脚相の両方に影響が及ぶと、脚長差のある歩行パターンに変化が生じることがあります . 梨状筋の過剰使用は、慣れない長距離歩行、ランニング、繰り返しのしゃがみ込み、膝立ち、サイクリングなどの後に起こります。 梨状筋膿瘍は、梨状筋を侵す感染症であり、経膣分娩後に報告される臨床シナリオで、通常、発熱と炎症性生化学マーカーの上昇を伴う ………梨状筋膿瘍は、梨状筋の感染症であり、経膣分娩後に報告される臨床シナリオである。 梨状筋症候群と腰部狭窄症の関連は、double crush hypothesisで説明できる。
PSは、梨状筋の緊張帯やトリガーポイント（TrP）を含む筋膜性疼痛症候群に起因することもある。 一次性MPSは、しばしば、関与する構造物やそれを生み出す一般的な条件から名付けられた典型的な使いすぎ症候群に関してである。 PSは、収縮した梨状筋の既存のTrPによる一次性MPSの例である。 筋筋膜性疼痛症候群は局所的に痛む筋肉の状態であるが、時にはTrPの広がりにより体の広範囲に痛みを呈することがある。 (i) 軸性運動連鎖によるもの、(ii) 過負荷や機械的ストレスを受けた筋肉のTrPの活性化により、機能的筋肉ユニット内の他の筋肉の機能不全を代償しているもの。 時には、広範なMPSの臨床像がFMSと混同される ことがある。 また、MPSとFMSは同一人物に共存し、共通の病態生理 を有している場合もある。 中枢性感作が、FMSとMPSの両方の発症に重要であ る。 これは、線維筋痛症で報告されている身体所見と 生体力学的変化の両方を説明することができ る。 Gerwinによると、FMSの75％は、疾患の経過中 に1度または複数回、重大なMPSを発症している可能 性がある。 MPSでは、TrPsのAch放出の増加により、筋繊維 の機能後膜が持続的に脱分極し、サルコメアの持続 的な短縮と収縮が生じ、局所的なエネルギー消費 が増加し局所循環が減少するため、局所虚血と低酸素 が生じる可能性がある。 局所的な筋虚血は、プロスタグランジン、サブスタンスP、ブラジキニン、カプサイシン、セロトニン、ヒスタミンの放出を促し、筋の求心性神経線維を感作させる。 病的な状態では、深部求心性侵害受容器から後 角ニューロンへの収束的な結合が促進され、脊髄に おいて増幅され、隣接する脊髄分節に中枢感作が広 がることにより、最初の侵害受容部位を越えて痛みが 伝達される。 中枢神経系レベルでは、2次ニューロンプール の脊髄神経可塑性変化が、侵害受容器経路の興奮性を長 期的に増大させる。 中枢感作の過程に関与する神経伝達物質には、 サブスタンスP、N-methyl-D-aspartate、グルタミン酸、 一酸化窒素がある。 さらに、脊髄上部の抑制性下行性疼痛制御経路に障害がある可能性がある。 MPSと同様、FMSでは末梢の病理は顕著で はない。 中枢感作がFMSにおける最も重要な中枢神経系 の異常であり、血清（セロトニンの減少）および髄液 （サブスタンスPの増加）の神経伝達物質が変化してい る。 両疾患は同一人物に存在する可能性があ るが、認識されず管理も不十分な梨状筋のMPSが、 我々の症例ではFMSの原因となっているようであ る。 梨状筋の長年の侵害刺激は、神経可塑性の表れである中枢神経系の感作を引き起こす可能性があり、また、中枢プロセスのリモデリングは、我々の患者の全身性身体疼痛を引き起こした。 広範な体の痛みと全身の圧痛部位とともに、朝のこわばりや疲労感といった線維筋痛症の症状も見られた。 FAIRテスト、Paceサイン、右臀部の局所的な圧痛から、梨状筋症候群を疑わせる痛みが誘発された。 直腸指診では右骨盤外側を指で滑らせると梨状筋の圧痛が誘発された。 また、臀部の高周波超音波検査では、右梨状筋が左梨状筋より厚く、筋スパズムが示唆された
NSAIDs、鎮痛剤、筋弛緩剤は、PSの管理に使用されている。 非薬理学的アプローチは、治療的深部加温、梨状筋ストレッチ、治療的マニピュレーションなど、この痛みを伴う状態の管理にも有効である可能性がある。 Fishmanらの報告によると、79％のPS患者が保存的アプローチにより症状の軽減を得たという。 これらのアプローチがすべて失敗した場合、高解像度USGまたは透視下でリドカインとコルチコステロイドまたはボツリヌス毒素（A/B）を局所（IL）注射することが、この状態を管理するための代替手段になりえます。 高解像度の超音波や透視が利用できない場合、表面解剖学を利用した運動刺激ガイドによる梨状筋注射がもう一つの選択肢となりえます。 Gonzalezらによる死体実験では、仙腸関節の下縁から約1.5cm外側と1.2cm尾側に針を配置することで、梨状筋注射を成功させることができると報告されています …………………….仙腸関節の下縁と尾側の距離
結論として、PSは線維筋痛症に関連している可能性があり、この症例報告は、梨状筋が関与する線維筋痛症の神経学的側面について医師を認識させるものであると思われる。 FMSとMPSの併存は珍しいことではないが，我々の知る限り，線維筋痛症患者においてMPSが梨状筋症候群として記述された最初の臨床報告である。 我々は、PSとFMSの病因的関連性を確立するためには、症例研究だけでは不十分であると強く考えている。 そこで、線維筋痛症における梨状筋症候群の有病率や関連性を測定するために、さらに前向きな多施設共同研究を行うことを推奨する。
謝辞
本報告書の作成にあたり、熱意を持って尽力いただいたバングラデシュ・フェニのフェニ糖尿病病院のコンピュータ・情報技術部門担当のアクバー・アリ氏に感謝します。 また、本論文の審査に携わったすべての査読者に感謝する
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