ORIGINAL ARTICLE
Jicht in de wervelkolom*
Eduardo Massato Hasegawa; Filipe Martins de Mello**; Cláudia Goldenstein-Schainberg; Ricardo Fuller
Discipline Reumatologie, Universidade de São Paulo, São Paulo, SP, Brazilië
ABSTRACT
Axiale jicht kan alle segmenten van de wervelkolom aantasten. Het manifesteert zich als rugpijn, als pijn geassocieerd met neurologische symptomen, en als neurologische stoornis zonder pijn in respectievelijk 17,9%, 75,8% en 4,2% van de gevallen. Deze manifestaties waren bij veel patiënten de eerste presentatie van jicht. Hoewel röntgenfoto’s, computertomografie en vooral magnetische resonantiescans zeer suggestief kunnen zijn, vormen histopathologische, cytologische en kristalanalyses de diagnostische gouden standaard. In de meeste gevallen met neurologische manifestaties werd de patiënt geopereerd, wat tot bevredigende resultaten leidde. Er zijn echter enkele meldingen van volledig herstel na de gebruikelijke klinische behandeling voor jicht, wat suggereert dat een dergelijke behandeling de eerste optie kan zijn voor personen met een voorgeschiedenis van jicht en radiologische bevindingen van axiale betrokkenheid.
Keywords: Jicht, Wervelkolom, Tophus, Radiculopathie
Inleiding
Spinale jicht werd voor het eerst beschreven door Kersley et al.1 in 1950, en in 1953 meldde Koskoff et al.2 het eerste geval van myelopathie ten gevolge van jicht. Sindsdien zijn verschillende gevallen van spinale jicht gerapporteerd, met manifestaties variërend van een asymptomatisch klinisch beeld tot ernstige complicaties, zoals paraplegie en quadriparese (zie tabel 1 met geciteerde case reports). Deze studie bespreekt de literatuur met betrekking tot klinische manifestaties, diagnose en behandeling van spinale betrokkenheid als gevolg van jicht.
Methoden
Een bibliografische zoekactie op de termen wervelkolom, jicht, tophus, en myelopathie werd uitgevoerd op PubMed en Medline, en er werd een selectie gemaakt van artikelen die spinale jicht beschrijven, inclusief case reports, brieven aan de redacteur, radiologische bevindingen, systematische reviews en observationele trials. Kruisverwijzingen tussen deze rapporten, die ontbraken in de initiële zoekactie, werden ook opgenomen in de huidige review. Het uiteindelijke aantal artikelen was 94, en in totaal werden 113 proefpersonen in deze rapporten opgenomen. Onze zoekactie vond ook twee grotere studies betreffende axiale jicht en radiologisch beeld, waarvan de ene een retrospectieve opzet had en de andere een prospectieve studie was. Geen van de eerdere reviews over dit onderwerp omvatte deze twee studies, en geen van beide had zo’n uitgebreide zoekactie naar case reports.
Resultaten
Clinische manifestaties
De gemiddelde leeftijd van de 113 patiënten was 60,3 ± 14,4 jaar, variërend van 17 tot 85 jaar,3,4 en 70,8% was man. Een voorgeschiedenis van jicht werd waargenomen bij 62 patiënten (65,9% van de rapporten die deze informatie vermeldden), en 31 van hen waren tophaceus. Er werd geen melding gemaakt van een voorgeschiedenis van hyperurikemie en/of jicht bij 19 (16,8%) patiënten.
Serumurikzuur werd gemeten bij de diagnose bij 69 patiënten en 48 (69,6%) presenteerden zich met hoge niveaus. Nierinsufficiëntie werd gemeld in 25 gevallen (22,1%) en een eerdere voorgeschiedenis van niertransplantatie in nog eens 7 (6,2%).4-6 Alcoholgebruik en diureticumregime werden slechts gemeld in 7 (6,2%) en 12 (10,6%) gevallen, respectievelijk.
Spinale betrokkenheid was de eerste manifestatie van jicht bij 28 patiënten (24,8%). Alle wervelkolomsegmenten werden aangetast: de lumbale wervelkolom bij 66 van de 113 patiënten (58,4%); de cervicale wervelkolom bij 28 (24,8%); en de thoracale wervelkolom bij 24 (21,2%). De betrokkenheid van S1 werd waargenomen in 15 gevallen (13,3%), geassocieerd met lumbale wervelkolom laesies in 13 (86,7%) van hen. Twee patiënten (1,8%) hadden zowel cervicale als thoracale laesies,7,8 en nog eens vier (3,5%) hadden gelijktijdige thoracale en lumbale betrokkenheid.5,9-11
Jicht kan elke spinale structuur aantasten, zoals tussenwervelschijven, facetgewrichten, laminae, wervellichamen, pedikels, ligamentum flavum, filum terminale en de zachte weefsels grenzend aan de wervelkolom.12
Neurologische symptomen werden waargenomen bij 88 patiënten (77,9%), en er was een associatie met cervicale, thoracale of lumbale pijn in 80 (90,9%) van deze gevallen. Pijn zonder neurologische symptomen werd gemeld bij 23 patiënten (20,4%), 3 (2,7%) in de cervicale wervelkolom, 1 (0,9%) in de thoracale wervelkolom, 20 (17,7%) in de lumbale wervelkolom (één geval met zowel cervicale als lumbale pijn, en één rapport met zowel lumbale als thoracale betrokkenheid) en 1 (0,9%) met pijn boven het sacrum. Twee (1,8%) patiënten waren asymptomatisch en werden pas bij autopsie gediagnosticeerd (tabel 2).13,14
Radiculopathie (motorische disfunctie of dysesthesie langs het verloop van een specifieke zenuw veroorzaakt door compressie van de wortel ervan) was het meest frequente neurologische symptoom, dat bij 39 patiënten (34,5%) optrad, gevolgd door claudiculopathie (34,5%).5%), gevolgd door claudicatio bij 23 (20,4%), crurale paraparese bij 14 (12,4%), quadriparesis bij 8 (7,1%), en paraplegie bij 5 (4,4%). Atlanto-axiale subluxatie met de aanwezigheid van tophus werd waargenomen in twee gevallen van cervicale pijn leidend tot quadriparesis,15,16 en in één geval van multiple craniale zenuwen palsy.17 Neurologische symptomen zonder pijn werden gerelateerd in 8 patiënten (7,1%).
Blaas en/of darm disfunctie werd waargenomen bij 10 personen, die zich allemaal presenteerden met andere neurologische manifestaties, en 5 met rugpijn. Vierendertig (38,6%) van de 88 gevallen met neurologische stoornissen vertoonden een acuut begin van de symptomen (vier weken of minder voor de diagnose).
Koorts hoger dan 38 ºC werd gemeld bij 15 patiënten (10,6%), allemaal met een verhoogde erytrocytensedimentatiesnelheid (ESR) en C-reactief proteïne; daarom was uitsluiting van een infectieus proces verplicht. Bovendien hadden nog eens 12 gevallen zonder koorts een verhoogde ESR.
Imaging studies
Zoals waargenomen door King e.a.,18 röntgenfoto’s kunnen normaal zijn of oedeem van de weke delen vertonen, tekenen die passen bij artrose (nieuwe botvorming en/of verkleining van de intervertebrale ruimte), duidelijk gedefinieerde subchondrale botcysten, erosies met sclerotische randen, erosie van het processus odontoideus, atlanto-axiale subluxatie en pathologische fractuur.18,19 De meest voorkomende bevindingen zijn die welke wijzen op artrose, gezien in 26 (65%) van de 40 rapporten waarin een radiografie van de wervelkolom werd beschreven. Fig. 1 toont een thoracale radiografie van een patiënt die in onze kliniek werd gevolgd wegens langdurige jicht en betrokkenheid van de thoracale (T7) wervelkolom.
Hoewel computertomografie niet vaak in de literatuur wordt vermeld, kan zij erosies in facetgewrichten20 en beschadigingen van weke delen met de aanwezigheid van een knobbel of massa met lage dichtheid in sommige gevallen aantonen.21
In magnetische resonantie beeldvorming (MRI) wordt jicht meestal gekenmerkt door een homogeen beeld met een signaal variërend van intermediair tot laag op T1 (met dezelfde signaalintensiteit als spieren), en op T2 lijkt het beeld homogeen en kan het een lage of hoge intensiteit vertonen.22-25 Wanneer contrast (gadolinium) wordt gebruikt, kan perifere heterogene of homogene contrastversterking optreden, waardoor reactieve vascularisatie zichtbaar wordt.22,26 Fig. 2 toont de MRI van de lumbale wervelkolom van dezelfde patiënt als hierboven beschreven.
De tophus vertoont geen karakteristiek beeld en is dus moeilijk te onderscheiden van andere soorten laesies, zoals neoplasma’s, infecties en abcessen. Als gevolg hiervan is voor de uiteindelijke diagnose vaak histopathologisch of cytologisch onderzoek nodig.
De meest voorkomende bevindingen bij beeldvormend onderzoek staan vermeld in tabel 3.
Diagnose
In 103 van de 113 gevallen (91,2%) werd de diagnose gesteld door middel van cytologisch of histopathologisch onderzoek. Bij 87 patiënten (77%) werd histologisch onderzoek verricht van het weefsel dat bij de chirurgische excisie van de laesie of bij de decompressieve laminectomie was weggenomen. Bij 16 patiënten (14,2%) werd een geleide punctie verricht, waarbij geen biopsie nodig was; bij één patiënt (0,9%) werd een open biopsie verricht.27 Meestal werd tijdens de operatie een pasteuze, krijtachtige witte massa waargenomen.
Bij zeven patiënten (6,2%),8,17,23,24,28-30 werd geen histologisch of cytologisch onderzoek verricht en werd de diagnose verondersteld op grond van klinische en beeldvormende bevindingen of op grond van artrocentese van andere gewrichten. In nog eens vier gevallen (3,5%) werd de diagnose gesteld tijdens autopsie,1,2,13,14 maar geen van hen overleed als gevolg van betrokkenheid van de wervelkolom door jicht.
Bij 17 patiënten die pijn meldden zonder neurologische manifestatie, werd een geleide punctie of chirurgische ingreep verricht op basis van de aanwezigheid van afwijkingen op CT en/of MRI (massale laesie), en eventueel koorts en verhoging van de ESR bij aanvang.
De histologische beschrijving omvat klassieke jichtaspecten, zoals de aanwezigheid van histiocyten en multinucleaire reuscellen en fibroblasten rond eosinofiel puin of amorf materiaal, en kan naaldvormige kristallen bevatten met negatieve birefringentie onder gepolariseerd licht. Soms wordt alleen het negatieve beeld van de kristallen in de neutrofielen waargenomen, omdat ze tijdens fixatie in een waterig medium worden opgelost.31-33
Behandeling
Onder de 88 patiënten met neurologische symptomen ondergingen 74 (84,1%) een operatie.De meest voorkomende ingreep was decompressieve laminectomie. Volledig herstel van de neurologische verschijnselen werd waargenomen bij 55 van 74 patiënten (74,3%); gedeeltelijk herstel volgde op de operatie bij negen, en twee patiënten31,34 meldden geen herstel na de operatie, hoewel één van hen34 verbeterde na daaropvolgende klinische behandeling met niet-steroïde ontstekingsremmers (NSAID’s) en bloeddrukverlagende medicijnen. In zes andere gevallen was er geen follow-up beschrijving en dus konden er geen gegevens over de respons op de operatie worden achterhaald. Slechts één patiënt zonder neurologische symptomen werd chirurgisch behandeld, maar er werd geen melding gemaakt van de resultaten. Twee patiënten overleden in de postoperatieve status als gevolg van bronchopneumonie,15,28 een van hen had geen verbetering laten zien, terwijl de andere juist beter werd van de neurologische symptomen voor de infectieuze complicatie.
Vijfentwintig patiënten (22,1%) kregen alleen klinische behandeling (NSAIDs, colchicines en orale, intraveneuze of epidurale corticosteroïden) met herstel van neurologische uitval en/ of pijn. In drie gevallen die conservatief werden behandeld, werd het resultaat niet vermeld.6,23,35 Drie patiënten die niet werden geopereerd, overleden aan bronchopneumonie,1,9,17 een van hen was verbeterd van de symptomen die verband hielden met jicht, terwijl de andere twee dat niet waren. In acht gevallen was er geen vermelding van behandeling en resultaat. De behandelingsresultaten zijn samengevat in Fig. 2.
Discussie
Spinale betrokkenheid bij jichtartritis wordt in toenemende mate erkend als een ongewone manifestatie; de prevalentie ervan wordt echter duidelijk onderschat omdat alleen die patiënten met neurologische uitval en/of koorts, en degenen die niet verbeteren met klinische behandeling, worden onderzocht met beeldvormend en vervolgens histopathologisch onderzoek om de diagnose te bevestigen.
Hoewel het als een zeldzame manifestatie van jicht wordt beschouwd, voornamelijk omdat de meeste gerapporteerde gevallen symptomatische klinische scenario’s betreffen (98,2% van de 113 in dit artikel besproken patiënten), wijzen sommige aanwijzingen erop dat veranderingen van de wervelkolom bij jicht veel vaker zouden kunnen voorkomen dan eerder werd gedacht. Konatalapalli et al.36 bekeken retrospectief 64 CT-beelden van de wervelkolom van patiënten met jicht, en ontdekten dat 14% van hen kenmerken van spinale jicht vertoonde. Dezelfde onderzoeksgroep voerde een prospectieve studie uit waarbij bij 48 proefpersonen met de diagnose jicht een CT-scan van de wervelkolom werd gemaakt.37 Vijfendertig procent van de patiënten had op de CT-scan aanwijzingen voor erosies of tophi van jicht in de wervelkolom. Omdat deze twee studies geen case reports waren en dus geen individuele klinische info over elke patiënt vermeldden, werden ze niet opgenomen in onze analyse.
Axiale jicht moet worden overwogen in de differentiële diagnose van patiënten met een eerdere diagnose van jicht of een voorgeschiedenis van hyperurikemie die symptomen presenteren die wijzen op betrokkenheid van het ruggenmerg en lumbale of cervicale pijn. Hoewel meestal niet vermeld in veel case reports, moeten risicofactoren voor de ontwikkeling van acute jicht, zoals nierfalen, geneesmiddelen (diuretica, lage dosis aspirine), dieet, alcoholgebruik, en infectie ook worden overwogen voor de vermoedelijke diagnose van spinale jicht.
Het mechanisme geassocieerd met axiale jicht is nog niet duidelijk. Aangenomen wordt echter dat dezelfde factoren die leiden tot het perifere beeld, zoals pH, temperatuur, trauma en gewrichtsdegeneratie, betrokken zijn bij kristalafzetting.33,38 Ten slotte vergemakkelijkt de aanwezigheid van spinale osteoartritis wellicht ook verdere kristalafzetting.
Bij patiënten zonder voorgeschiedenis van jicht of hyperurikemie kan de diagnose worden vermoed op grond van CT-scan, MRI-onderzoek, klinische en laboratoriumbevindingen, eerdere medische voorgeschiedenis en geassocieerde risicofactoren. Plain radiografie is een relatief beperkt diagnostisch middel.
Histologisch of cytologisch onderzoek is noodzakelijk voor een definitieve diagnose en om infectieuze processen of neoplasma’s uit te sluiten die vergelijkbare klinische en beeldvormingsaspecten kunnen hebben, vooral bij patiënten zonder voorgeschiedenis van jicht en/of patiënten met tekenen en symptomen van rode vlaggen voor rugpijn. Het monster moet in alcohol worden bewaard om te voorkomen dat uraatkristallen oplossen.33
Patiënten zonder neurologische betrokkenheid kunnen aanvankelijk worden behandeld met NSAID’s, zoals geïndiceerd bij acute jichtaanvallen,39,40 en vervolgens met hypourikemische geneesmiddelen. Bij aanwezigheid van neurologische symptomen kan ook klinische behandeling worden geprobeerd, aangezien deze bij sommige patiënten tot verbetering leidt. De gunstige reactie op alleen klinische behandeling kan suggereren dat het ontstekingsproces, en niet een compressie door tophi zelf, het voornaamste mechanisme voor de ontwikkeling van symptomen zou moeten zijn.
In een eerder overzicht van spinale jicht gemaakt door Hou e.a.,22 wordt na een eerste klinische, laboratoriële en beeldvormende evaluatie, biopsie voorgesteld als definitieve diagnose procedure. Als er progressieve neurologische stoornissen zijn, kan chirurgie de voorkeur hebben. Als de biopsie de diagnose jicht bevestigt, kan een conservatieve behandeling worden geprobeerd, en als de symptomen aanhouden of terugkeren na aanvankelijke verbetering, moet een operatie worden uitgevoerd. Wij bevelen een geleide punctie aan in plaats van een open biopsie bij patiënten zonder ernstige of progressieve neurologische betrokkenheid, en bij patiënten met pijn als enige manifestatie die niet verbeterde met klinische behandeling.
Concluderend moet jicht worden opgenomen in de differentiële diagnose van acute episoden van rugpijn, al dan niet geassocieerd met neurologische manifestaties bij patiënten met een voorgeschiedenis van jicht en hyperurikemie. In de gevallen zonder of met milde tot matige neurologische manifestaties, bevelen wij een geleide punctie aan als initiële diagnostische procedure, en conservatieve behandeling met NSAID’s en/of corticosteroïden. Chirurgie moet worden gereserveerd voor patiënten zonder verbetering of met progressieve neurologische stoornissen, ondanks klinische behandeling.
1. Kersley GD, Mandel L, Jeffrey MR. Gout; an unusual case with softening and subluxation of the first cervical vertebra and splenomegaly. Ann Rheum Dis. 1950;9(4):282-304.
2. Koskoff YD, Morris LE, Lubic LG. Paraplegia as a complication of gout. J Am Med Assoc. 1953;152(1):37-8.
3. Lagier R, Mac Gee W. Spondylodiscale erosies ten gevolge van jicht: anatomisch-radiologisch onderzoek van een geval. Ann Rheum Dis. 1983;42(3):350-3.
4. Wald SL, McLennan JE, Carroll RM, Segal H. Extradural spinal involvement by gout. Case report. J Neurosurg. 1979;50(2):236-9.
5. Hausch R, Wilkerson M, Singh E, Reyes C, Harrington T. Tophaceous gout of the thoracic spine presenting as back pain and fever. J Clin Rheumatol. 1999;5(6):335-41.
6. Thornton FJ, Torreggiani WC, Brennan P. Tophaceous gout of the lumbar spine in a renal transplant patient: a case report and literature review. Eur J Radiol. 2000;36(3):123-5.
7. Magid SK, Gray GE, Anand A. Spinal cord compression by tophi in a patient with chronic polyarthritis: case report and literature review. Arthritis Rheum. 1981;24(11):1431-4.
8. Coulier B, Tancredi MH. Articulaire tophaceous jicht van de cervicale wervelkolom: CT-diagnose. JBR-BTR. 2010;93(6):325.
9. Marinho F, Zeitoun-Eiss D, Renoux J, Brasseur JL, Genestie C, Grenier P. Tophaceous jicht van de wervelkolom: Case report and review of the literature. J Neuroradiol. 2011 .
10. Tsai CH, Chen YJ, Hsu HC, Chen HT. Bacteremia coxisting with tophaceous gout of the spine mimicking spondylodiscitis: a case report. Spine (Phila Pa 1976). 2009;34(2):E106-9.
11. Nygaard HB, Shenoi S, Shukla S. Lower back pain caused by tophaceous gout of the spine. Neurology. 2009;73(5):404.
12. Hasturk AE, Basmaci M, Canbay S, Vural C, Erten F. Spinal gout tophus: a very rare cause of radiculopathy. Eur Spine J. 2011 .
13. Levin MH, Lichtenstein L, Scott HW. Pathologic changes in gout; survey of eleven necropsied cases. Am J Pathol. 1956;32(5):871-95.
14. Hall MC, Selin G. Spinal involvement in gout: case report with autopsy. J Bone Joint Surg Am. 1960;42:341-3.
15. Wazir NN, Moorthy V, Amalourde A, Lim HH. Tophaceous gout causing atlanto-axial subluxation mimicking rheumatoid arthritis: a case report. J Orthop Surg (Hong Kong). 2005;13(2):203-6.
16. Thavarajah D, Hussain R, Martin JL. Cervicale arthropathie door jicht: stabilisatie zonder decompressie. Eur Spine J. 2011;20(Suppl 2):S231-4.
17. Tran A, Prentice D, Chan M. Tophaceous jicht van het odontoid process veroorzakend glossopharyngeal, vagus, en hypoglossal zenuw palsies. Int J Rheum Dis. 2011;14(1):105-8.
18. King JC, Nicholas C. Gouty arthropathy of the lumbar spine: a case report and review of the literature. Spine (Phila Pa 1976). 1997;22(19):2309-12.
19. Bret P, Ricci AC, Saint-Pierre G, Mottolese C, Guyotat J. . Neurochirurgie. 1999;45(5):402-6.
20. Fenton P, Young S, Prutis K. Jicht van de wervelkolom. Two case reports and a review of the literature. J Bone Joint Surg Am. 1995;77(5):767-71.
21. Feydy A, Liote F, Carlier R, Chevrot A, Drape JL. Cervical spine and crystal-associated diseases: imaging findings. Eur Radiol. 2006;16(2):459-68.
22. Hou LC, Hsu AR, Veeravagu A, Boakye M. Spinal gout in a renal transplant patient: a case report and literature review. Surg Neurol. 2007;67(1):65-73.
23. Hsu CY, Shih TT, Huang KM, Chen PQ, Sheu JJ, Li YW. Tophaceous jicht van de wervelkolom: MR imaging features. Clin Radiol. 2002;57(10):919-25.
24. Miller LJ, Pruett SW, Losada R, Fruauff A, Sagerman P. Klinisch beeld. Tophaceous jicht van de lumbale wervelkolom: MR-bevindingen. J Comput Assist Tomogr. 1996;20(6):1004-5.
25. Popovich T, Carpenter JS, Rai AT, Carson LV, Williams HJ, Marano GD. Spinal cord compression by tophaceous gout with fluorodeoxyglucose-positron-emission tomographic/MR fusion imaging. AJNR Am J Neuroradiol. 2006;27(6):1201-3.
26. Yen PS, Lin JF, Chen SY, Lin SZ. Tophaceous jicht van de lumbale wervelkolom mimicking infectieuze spondylodiscitis en epiduraal abces: MR beeldvormende bevindingen. J Clin Neurosci. 2005;12(1):44-6.
27. Nakajima A, Kato Y, Yamanaka H, Ito T, Kamatani N. Spinal tophaceous gout mimicking a spinal tumor. J Rheumatol. 2004;31(7):1459-60.
28. Dharmadhikari R, Dildey P, Hide IG. A rare cause of spinal cord compression: imaging appearances of gout of the cervical spine. Skeletal Radiol. 2006;35(12):942-5.
29. Buenzli D, So A. Inflammatory sciatica due to spinal tophaceous gout. BMJ Case Rep. 2009. doi:10.1136/bcr.07.2008.0492.
30. Schorn C, Behr C, Schwarting A. . Dtsch Med Wochenschr. 2010;135(4):125-8.
31. Kaye PV, Dreyer MD. Spinal gout: an unusual clinical and cytological presentation. Cytopathology. 1999;10(6):411-4.
32. Kuo YJ, Chiang CJ, Tsuang YH. Jichtige arthropathie van de cervicale wervelkolom bij een jong volwassene. J Chin Med Assoc. 2007;70(4):180-2.
33. Becker MA. Klinische manifestaties en diagnose van jicht. UpToDate (v.19.1); 2011 ; Beschikbaar via: www.uptodateonline.com.
34. Mekelburg K, Rahimi AR. Jichtige artritis van de wervelkolom: klinische presentatie en effectieve behandelingen. Geriatrie. 2000;55(4):71-4.
35. Alarcon GS, Reveille JD. Gouty arthritis of the axial skeleton including the sacroiliac joints. Arch Intern Med. 1987;147(11):2018-9.
36. Konatalapalli RM, Demarco PJ, Jelinek JS, Murphey M, Gibson M, Jennings B, et al. Gout in the axial skeleton. J Rheumatol. 2009;36(3):609-13.
37. Konatalapalli RM, Lumezanu E, Jelinek JS, Murphey M, Carter E, Weinstein A. A Prospective Studyof Correlates of Axial Gout. ACR/ARHP 2010 Scientific Meeting; Atlanta, USA2010.
38. Choi HK, Mount DB, Reginato AM. Pathogenese van jicht. Ann Intern Med. 2005;143(7):499-516.
39. Cannella AC, Mikuls TR. Understanding treatments for gout. Am J Manag Care. 2005;11(15 Suppl):S451-8; quiz S65-8.
40. Terkeltaub RA. Klinische praktijk. Gout. N Engl J Med. 2003;349(17):1647-55.